Introdução: O relato de caso discute a macrostomia congênita, uma rara anomalia facial, e sua associação com síndromes. A ocorrência da macrostomia é rara, afetando 1 em 225.000 nascidos vivos. Pode ser unilateral ou bilateral e requer intervenções cirúrgicas para correção. Descrição do caso: O relato apresenta um caso de uma paciente recém-nascida com macrostomia bilateral, hipertelorismo ocular e outras características corporais anômalas, sendo avaliada por uma equipe multidisciplinar na maternidade para averiguar sua alimentação e qualidade de vida futura. Discussão: Embora a causa seja multifatorial, acredita-se que a interrupção do desenvolvimento embrionário na 7ª semana gestacional contribua para essa condição. A intervenção cirúrgica é recomendada, preferencialmente entre 3 e 12 meses de vida, para melhorar a função oral e estética. Conclusão: O caso destaca a importância da avaliação multidisciplinar e intervenção cirúrgica precoce para melhorar a qualidade de vida dos pacientes.